作者：高攀，王曉毅，宣鳴，馬向瑞，常征，口腔疾病研究國家重點實驗室?? 華西口腔醫(yī)院頭頸腫瘤外科（四川大學）；熊升華，四川大學華西醫(yī)院病理科

1???病例報告

患者，男性，20歲，2014年3月5日因無明顯誘因出現(xiàn)下頜腫脹疼痛以“雙側(cè)下頜骨骨肉瘤”收入院（圖1A）?；颊叻裾J全身系統(tǒng)疾病史，否認外傷史，于5個月前開始出現(xiàn)雙側(cè)下頜疼痛，尤其是左側(cè)前磨牙區(qū)疼痛較為劇烈。最初患者就診當?shù)蒯t(yī)院行牙片檢查，診斷為D5根尖周炎伴頜骨骨髓炎，但由于患牙完整，牙周組織健康，牙髓活力測試正常，未采取侵襲性治療，予以甲硝唑、頭孢菌素及非甾體類抗炎藥治療，患者的腫痛癥狀未見改善。為求進一步治療，患者1個月前就診四川大學華西口腔醫(yī)院頜面外科門診，行錐形束CT（cone beam CT，CBCT）及三維重建檢查顯示：雙側(cè)下頜骨密度減低，邊界不清，局部骨皮質(zhì)不連續(xù)，雙側(cè)下頜骨頰舌側(cè)骨皮質(zhì)外發(fā)現(xiàn)骨膜反應（圖1B、C、D）。血常規(guī)及生化檢查未見異常。初步懷疑骨肉瘤，收治入院。為進一步了解病變性質(zhì)及全身情況，隨后接受了正電子發(fā)射計算機斷層顯像（positron emission computed tomography，PET）-CT檢查。

PET-CT顯示患者雙側(cè)下頜骨的標準攝取最大值高達9.0（圖2）。頦部病變活檢未見膿性分泌物及壞死組織，病變組織的常規(guī)病理及免疫組織化學檢查顯示：間質(zhì)組織排列紊亂，伴有密集的淋巴細胞及漿細胞浸潤（圖3A），中性粒細胞少見；S100、CD1a及結(jié)核抗酸染色表達均為陰性（圖3B、C、D），故排除Langerhan's組織細胞增生癥和結(jié)核。最終診斷為雙側(cè)下頜骨Garrè's骨髓炎。

術(shù)前靜脈滴注頭孢曲松1.0g，每天1次，連續(xù)3d，隨后于全身麻醉下，經(jīng)頦下入路刮出雙側(cè)下頜骨增生的骨質(zhì)及肉芽組織。術(shù)后繼續(xù)靜脈滴注頭孢曲松1.0g，每天1次，連續(xù)7d，口服鹽酸米諾環(huán)素100mg，每天2次，連續(xù)7d。術(shù)后傷口愈合良好，術(shù)后病理符合慢性骨髓炎，與術(shù)前活檢一致。術(shù)后4個月電話隨訪，患者下頜腫痛癥狀得到明顯改善。

2???討論

絕大多數(shù)Garrè's骨髓炎是由下頜磨牙的根尖周炎以及智齒冠周炎引起，常累及單側(cè)下頜骨，雙側(cè)下頜骨同時受累的病例非常罕見。Eversole等曾總結(jié)過Garrè's骨髓炎的鑒別診斷要點。1）局部骨質(zhì)膨隆引起面型不對稱；2）組織病理學證實良性的骨膜下纖維成骨病變；3）繼發(fā)于感染、創(chuàng)傷或其他刺激；4）去除多余骨質(zhì)后骨質(zhì)能夠全部或部分重塑。

對于影像學表現(xiàn)的此類型病變應進行骨活檢，以排除其他類型的疾病，如：嬰兒骨皮質(zhì)增生癥、尤因肉瘤、成骨性肉瘤、家族性巨頜癥、組織細胞增生癥等。盡管很多文獻報道過此疾病，但對其病因以及病情反復的原因知之甚少。其細菌培養(yǎng)陽性率低，病程長，內(nèi)科治療效果有限，因此其最終的治療方法尚不明確。

拔除病變區(qū)患牙、牙髓治療、全身應用抗生素下進行外科手術(shù)被廣泛用于治療該疾病，對于局限的病變通常能獲得良好的治療效果及預后。

本文病例具有以下特點：1）患者病因不明，病變區(qū)域無齲壞、慢性牙周膿腫以及創(chuàng)傷史，提示還有其他途徑或者不典型的不易察覺的輕微感染，給疾病一開始的診斷帶來了困難；2）病變范圍廣泛，累及雙側(cè)下頜骨，較罕見，單純臨床判斷易造成誤診；3）輔助檢查結(jié)合了CBCT、PET-CT、病理學及免疫組織化學檢查，明確了診斷并避免了誤診；4）治療徹底清除病變組織，包括增生的骨組織和肉芽組織，結(jié)合應用足量抗菌藥物取得了較好的治療效果。對于Garrè's骨髓炎的病因及病理機制仍需進一步研究。

在治療類似本病例報道的雙側(cè)下頜骨彌漫性骨密度減低伴骨膜反應病變之前，輔助影像學、病理及免疫組織化學檢查以鑒別下頜骨的惡性腫瘤是必要的。本病例患者的手術(shù)及相應抗生素治療短期效果較好，但其遠期預后仍有待進一步觀察。

來源：華西口腔醫(yī)學雜志